Desarrollo de un instrumento de medida para la evaluación de la hipotonía en niños con Síndrome de Down

Abstract

Introducción: el tono muscular inferior al normal (hipotonía) está presente en múltiples alteraciones del desarrollo, se asocia con diversas características y morbilidades, y es común en los niños con Síndrome de Down. Así mismo, no existe uniformidad en el concepto de hipotonía, lo que dificulta el diagnóstico, la evaluación y la clasificación de la misma. Objetivos: revisar sistemáticamente la literatura científica para identificar qué características se asocian a la hipotonía y qué procedimientos se emplean para su evaluación y diagnóstico. Así mismo, nos planteamos elaborar una escala para la valoración y graduación de la hipotonía en niños con Síndrome de Down, y determinar mediante un análisis psicométrico, su fiabilidad y validez. Método: se realizaron dos estudios independientes. Primero, se realizó una Revisión Sistemática bajo directrices PRISMA, incluyendo estudios que identificaran características o pruebas de evaluación de la hipotonía, con exclusión de aquellos que se centraban en hipotonía periférica. Los estudios fueron evaluados por calidad y datos extraídos. El segundo estudio consistió en la creación de una escala de valoración de la hipotonía cuyos ítems reflejaban los atributos y pruebas de evaluación recogidas en la revisión sistemática. Se elaboró una escala inicial con 43 ítems, que se aplicó a 30 niños con Síndrome de Down de entre 7 y 95 meses. Tras el análisis psicométrico de los ítems y de la escala, se realizaron modificaciones que dieron lugar a una escala de 22 ítems, Escala de Hipotonía para Síndrome de Down, que fue administrada a 50 niños con Síndrome de Down, y sus resultados fueron analizados psicométricamente. La validez empírica se realizó comparando, mediante ANOVA, resultados tras la aplicación de la escala con los aportados por observación de expertos. Resultados: En la Revisión Sistemática se identificaron 8.778 estudios de los que se analizaron 45 que cumplieron los criterios de inclusión, y dieron lugar a 53 características asociadas a la hipotonía. Las pruebas para su evaluación más utilizadas fueron pull to sit y la suspensión vertical. En cuanto al segundo estudio, la Escala de Hipotonía para Síndrome de Down, en los análisis de los 22 ítems de la escala, el alfa de Cronbach si se elimina el elemento estuvo próximo al 0,9 en todos los casos, en un intervalo entre 0,896 y 0,909. La correlación entre el elemento y la escala total corregida presentaron valores entre 0,314 y 0,720, salvo el ítem 20 que presentó un valor de 0,180. En cuanto a la fiabilidad de la escala, las puntuaciones medidas mediante el coeficiente alfa de Cronbach arrojó un valor de 0,995. Y el valor de CCI fue de 0,995 (0992-0,997). Los índices de homogeneidad de los ítems estuvieron entre 0.880-1.000. La validez empírica mostró resultados adecuados. Un análisis factorial exploratorio sugirió que se trataba de una escala unidimensional, con un factor que explicaba el 36,19% de la varianza total. Conclusiones: Según la Revisión Sistemática, el tono motor quedaría definido como la contracción que presenta un músculo en reposo, responsable de la resistencia ante la movilización pasiva de una articulación, garante del mantenimiento de la postura corporal en segmentos mantenidos contra gravedad y con la capacidad de adaptarse anticipadamente a alteraciones de superficies de apoyo o cambios del entorno. La Escala de Hipotonía para Síndrome de Down, muestra unos valores de fiabilidad adecuados, tanto en términos de consistencia interna de los ítems como de reproductibilidad y estabilidad de los datos obtenidos tras la aplicación del cuestionario. La escala muestra validez empírica, mediante comparación de sus resultados con los obtenidos por observación de terapeutas expertos en hipotonía, y detecta diferencias entre niveles de graduación de la hipotonía. El análisis factorial sugirió que es unidimensional.

Introduction: Below normal muscle tone (hypotonia) is present in multiple developmental disorders, is associated with various characteristics and morbidities, and is common in children with Down syndrome. Likewise, there is no uniformity in the concept of hypotonia, which makes its diagnosis, evaluation, and classification difficult.

Objectives: to systematically review the scientific literature to identify which characteristics are associated with hypotonia and which procedures are used for its evaluation and diagnosis. Likewise, we set out to elaborate a scale for the assessment and grading of hypotonia in children with Down syndrome, and to determine its reliability and validity by means of a psychometric analysis.

Method: two independent studies were carried out. First, a Systematic Review was performed under PRISMA guidelines, including studies that identified characteristics or tests of hypotonia assessment, excluding those that focused on peripheral hypotonia. Studies were assessed for quality and data extracted. The second study involved the creation of a hypotonia rating scale whose items reflected the attributes and assessment tests collected in the systematic review. An initial scale with 43 items was developed and administered to 30 children with Down syndrome aged 7 to 95 months. After psychometric analysis of the items and the scale, modifications were made that resulted in a 22-item scale, Hypotonia Scale for Down Syndrome, which was administered to 50 children with Down Syndrome, and its results were analyzed psychometrically. Empirical validity was performed by comparing, by means of ANOVA, results after the application of the scale with those provided by expert observation.

Results: In the Systematic Review, 8,778 studies were identified, of which 45 that met the inclusion criteria were analyzed and gave rise to 53 characteristics associated with hypotonia. The most commonly used tests for its evaluation were pull to sit and vertical suspension. As for the second study, the Hypotonia Scale for Down Syndrome, in the analyses of the 22 items of the scale, Cronbach's alpha if the item is removed was close to 0.9 in all cases, in a range between 0.896 and 0.909. The correlation between the item and the corrected total scale presented values between 0.314 and 0.720, except for item 20, which presented a value of 0.180. As for the reliability of the scale, the scores measured by Cronbach's alpha coefficient yielded a value of 0.995, and the CCI value was 0.995 (0992-0.997). The homogeneity indices of the items were between 0.880-1.000. Empirical validity showed adequate results. An exploratory factor analysis suggested that it was a unidimensional scale, with one factor explaining 36.19% of the total variance.

Conclusions: According to the Systematic Review, motor tone would be defined as the contraction presented by a muscle at rest, responsible for resistance to passive mobilization of a joint, guarantor of the maintenance of body posture in segments held against gravity and with the ability to adapt in advance to alterations in support surfaces or changes in the environment. The Hypotonia Scale for Down Syndrome shows adequate reliability values, both in terms of internal consistency of the items and reproducibility and stability of the data obtained after the application of the questionnaire. The scale shows empirical validity, by comparing its results with those obtained by observation of expert therapists in hypotonia and detects differences between levels of hypotonia graduation. Factor analysis suggested that it is unidimensional.